Osteogenezis imperfekta (Oİ) kemik kırılganlığı, büyüme geriliği, işitme kaybı ve boy kısalığı gibi semptomlarla karakterize nadir görülen genetik bir bağ dokusu hastalığıdır. Literatürde, OI ve psikotik bozuklukların komorbiditesi üzerine yapılan çalışmalar sınırlıdır. Antipsikotiklerin sedasyon, hiperprolaktinemi, ortostatik hipotansiyon gibi yan etkileri kemik kırığı riskini artırabilir. Bu olgu sunumunda Oİ ve şizofreni tanılı 14 yaşındaki bir erkek hasta sunulmakta ve bu nadir görülen komorbiditede tedavinin zorlukları tartışılmaktadır. Hasta üç aydır devam eden huzursuzluk, kendine zarar verme davranışları, işitme varsanıları ve referans sanrıları ile başvurdu. Çoklu kırık öyküsü nedeniyle hastaya 8 yaşında Oİ tanısı konmuştu. Hasta akut psikotik bozukluk tanısı ile hastaneye yatırıldı ve 20 mg/gün aripiprazol tedavisi uygulandı ve semptomlarında belirgin düzelme gözlendi. Tedaviden fayda gören hastanın bir yıllık takibinde yeni kemik kırığı gözlenmedi. Bu olgu sunumu, Oİ ve şizofreni komorbiditesinin yönetimini vurgulamaktadır. Oİ hastalarında kemik kırığı riski, özellikle şizofreni varlığında, kritik bir endişe kaynağıdır. Bu nedenle klinisyenlerin, olası yan etkileri en aza indirmek amacıyla antipsikotik ilaçları dikkatle seçmeleri ve hastaları yakından izlemeleri gerekmektedir. Anahtar Sözcükler: Antipsikotik, ergen, osteogenezis imperfekta, şizofreni, yan etki